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Estudio de prevalencia del autismo y de la psicosis en la poblacin de 0 a 18 aos en el rea de influencia sanitaria del Consorci Hospitalari del Parc Taul: diseo y fase previa del estudio
Jdez, J.; Sol, P.; Jan, Ma. J.; Capdevila, R.

INTRODUCCIN Este estudio ha sido diseado partiendo de dos objetivos fundamentales: Estimar la prevalencia de los Trastornos Generalizados del Desarrollo y analizar los factores neurobiolgicos inherentes a los TDG. En una reciente revisin, Lorna Wing (1993), examina diecisis estudios multinacionales de la prevalencia del Autismo publicados en el perodo de 1966 a 1991. Los datos de dichos estudios indicaban que la prevalencia del Trastorno Autista estaba comprendida en el intervalo 3.3- 16.0 por 10.000 habitantes y aparecan unos valores ms elevados en aquellos estudios realizados a partir del ao 1985, la explicacin ms posibles de este hecho pudiera ser el cambio en el tipo y en la prctica del diagnstico. En los ltimos aos, todas las investigaciones apuntan hacia la existencia de una base neurobiolgica en el devenir del Trastorno Autista. Es por este motivo y dada la inexistencia de estudios de estas caractersticas en nuestro pas, que se pens en la necesidad de iniciar una lnea de investigacin de las bases neurobiolgicas del Trastorno Autista. Ante el hecho de que los dos objetivos apuntados son de gran envergadura, se decidi disear el estudio en dos grandes fases. En la primera, la investigacin se centrar en la recogida de los casos positivos y en la segunda fase (ms complicada y ms costosa), se realizar el anlisis de los factores neurobiolgicos partiendo de los casos positivos ya seleccionados.

REVISIN DE LOS ESTUDIOS DE PREVALENCIA Rutter (1966), hall 4.4 nios psicticos por 10.000 de la poblacin de 8 a 10 aos de edad en Aberdeen. Los hallazgos de Lotter (1966) de 4 a 5 nios claramente autistas/psicticos infantiles por cada 10.000 habitantes, se confirman en otros estudios llevados a cabo en distintos pases (Brask, 1970; Treffert, 1970; Wing y Gould, 1979; Gillberg, 1980-1984). No obstante, hay algunos estudios epidemiolgicos que no corresponden exactamente al intervalo de 4 a 5 sujetos por 10.000 habitantes. En primer lugar, en un estudio de una poblacin infantil de nios disminuidos menores de 15 aos y llevado a cabo por Lorna Wing, se menciona que la triada de deterioro lingstico y social ocurre en 21/10.000 nios (incluyendo el llamado autismo nuclear y no nuclear). En segundo lugar, en un estudio llevado a cabo por Gillberg (1983) sobre los dficits de percepcin, atencin y dficits motricos hallan que un 60/10.000 de los individuos presentaban una conducta psictica ntimamente relacionada con la triada de Wing.
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Bohman, Bohman, Bjorck y Sjoholm (1981) hallan un 6.1/10.000 nios con Psicosis Infantil. Finalmente, es necesario mencionar los estudios epidemiolgicos llevados a cabo en Japn en donde se da una prevalencia del Sndrome Autista del 16/10.000 (Ishii y Takahashi, 1982). En los recientes estudios se confirma que la prevalencia del autismo se considera ms alta de lo que sugeran los primeros estudios. Steffenburg y Gillberg (1986) encontraron 6.6/10.000 nios con autismo o con condiciones autistas en el rea urbana de Gteborg y en el rea rural adyacente a la ciudad de Bohuslan hallan una prevalencia en nios de edades de 5 7 aos del 12.4/10.000. En el ltimo estudio (Gillberg, Steffenburg, Schauman, 1990), hallan en el rea de Gteborg una prevalencia de 11.6/10.000 en nios de edades comprendidas entre los 4-14 aos. Bryson, Clark, Smith (1988), hallan una prevalencia del 10.1/10.000. Burd y Kerbeshian (1988) y Cialdella y Mamelle (1988) en Estados Unidos y Francia respectivamente, encuentran unas prevalencias similares al estudio de Gteborg. Magnusson y Saemundsen (1996) hallan en Islandia una prevalencia del 6.4/10.000 habitantes. En nuestro pas Capdevila, Jan y Domnech (1994) en un estudio realizado en la Comarca del Valls Occidental (Barcelona), hallan una prevalencia del 2.01/10.000 habitantes en la poblacin de 0 a 18 aos. (Tabla I)

(Tabla I) AUTOR

A O LOTTER 196 6 RUTTER 196 7 BRASK 197 0 TREFFERT 197 0 HAGA 197 1 TANINO 197 1 YAMAZAKI 197 1 WING &GOULD 197 9 HOSHINO 198 0 ISHII 198 3 BOHMAN 198 3 TANQUE, ODA, 198 ASANO et al. 4 GILLBERG. 198

AREA INGLATE RRA ESCOCIA DINAMAR CA USA JAPON JAPON JAPON GALES JAPON JAPON SUECIA JAPON SUECIA

CRITERI O CREAK

EDA PREVALE D NCIA 8-10 4.5/10000 a. 4.4/10000 2-14 a. 3-12 a. 5-14 a. 6-11 a. 4-6 a. 5-14 a. 4-10 a. 6-12 a. 7-12 a. 4.3/10000 3.1/10000 1.1/10000 2.7/10000

RAZN SEXO 2.6/1

3.4/1 7.0/1 2.7/1

KANNER KANNER KANNER KANNER KANNER DSM-III

5.02/10000 3.13/1 4.8/10000 5.5/1

4.96/10000 9.0/1 16.0/10000 6.0/1 13.4/10000 13.4/10000

DSM-III RUTTER

4-18 4.0/10000

4.4/1
2

4 BURD, KERBESHIAN & FISHER STEINHAUSEN, GOBEL, BREIN et al. STEFFENBURG&GILL BERG MATSUISHI, SHIOTSUK, YOSHIMURA et al. GILLBERG 198 5 198 6 198 6

(zona urbana)

(1978) DSM-III

a.

Esco 6.6/10000 lar ALEMANI RUTTER( < 15 1.9 /10000 A 1978) a. SUECIA DSM-III < 9 6.6/10000 (zona a. rural) 198 JAPON DSM-III 4-12 15.5/10000 4.0/1 7 a. 198 SUECIA 7 (rural y urbana) 198 USA 7 198 CANADA 8 198 FRANCIA 9 198 USA 9 198 JAPON 9 199 SUECIA 1 199 2 199 2 199 4 199 6 199 6 JAPON DSM-III <10 a. 4.5/10000

BURD, FISHER & KERBESHIAN BRYSON, CLARK & SMITH CIALDELLA & MAMELLE RITVO, FREEMAN, PINGREE et al. SUGIYAMA & ABE GILLBERG, STEFFENBURG & SHAUMANN OHTAKI, KAWANO, URABE et al. SUGIYAMA, TAKEI & ABE CAPDEVILA, JANE & DOMENECH MAGNUSSON & SAEMUNDSEN MAGNUSSON & SAEMUNDSEN

DSM-III

2-18 3.26 /10000 2.7/1 a. DENCKLA 6-14 10.1/10000 2.5/1 (1986) a. DSM-III 5-9 5.1/10000 2.3/1 a. DSM-III 4.0/10000 < 3 13/10000 a. 0-10 11.6/10000 a. 13.9/10000 13.2/10000 2.01/10000 6.1/1 3.5/10000 6.4/10000 2.8/1 4.0/1

6-14 a. JAPON 1,5-3 a. CATALU DSM-III-R 0-18 A a. ISLANDIA ICD-10 1322 a. ISLANDIA ICD-10 4-12 a.

DISEO La investigacin sobre la epidemiologa del Sndrome Autista, de los Trastornos Generalizados del Desarrollo y de la Psicosis Infantil en Espaa, constituye una novedad dado que los pocos estudios epidemiolgicos realizados en nuestro pas (Capdevila, Jan, Domnech, 1994; Garanto. 1994) sobre dicho tema se basan nica y exclusivamente en la epidemiologa del Sndrome Autista sin abarcar de manera
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globalizado todos los sndromes que configuran los Trastornos Generalizados del Desarrollo (Sndrome de Asperger, Sndrome de Rett, Psicosis Desintegrativa) ni las Psicosis Infantiles. El propsito principal del trabajo consiste en conocer el alcance de la sintomatologa del Autismo Infantil y la Psicosis Infantil, con el fin ltimo de mejorar la Atencin Primaria y la posterior intervencin clnica y psicopedaggica. Se parte de la poblacin general de 0 a 18 aos escolarizada o no y que pertenecen al rea de influencia sanitara del Consorci Hospitalari del Parc Taul (Sabadell, Valls Occidental). El diseo global del estudio consta de tres fases diferenciadas: Fase previa: Se realiza una revisin exhaustiva de los trabajos de Epidemiologa centrados en dichos trastornos. Se lleva a cabo adems una revisin de los instrumentos y escalas de evaluacin existentes, as como de las diferentes clasificaciones diagnsticas utilizadas. Primera fase: Se diagnostican los casos positivos a partir de los criterios de diagnstico del DSM-IV (APA, 1995) y de la CIE.-10 (OMS, 1992) y de la Escala dAvaluaci dels Trets Autistes (ATA) (Jan, Capdevila, Domnech, 1994). Segunda fase: Se iniciar despus de detectar todos aquellos casos que se diagnostiquen positivamente. Se realizar un examen de la configuracin gentica y de los factores neurolgicos utilizando las nuevas tcnicas que en este momento estn ya a nuestro alcance (SPET). (Grfico 1).

INSTRUMENTOS Protocolo de datos familiares. Se revisaron distintos protocolos para obtener los datos familiares que se consideraban necesarios para el estudio. Se lleg a la conclusin de crear un nuevo protocolo ms acorde a la informacin que se crea de antemano necesaria partiendo de la idea de que fuera fcil y rpido de contestar. Se consider necesario tambin adjuntar un ndice de Life events en los datos familiares previos. Despus de llevar a cabo una amplia revisin de cuestionarios de acontecimientos vitales, se acord utilizar el de Jonhson (1988) con modificaciones por considerar que era el ms fcil y rpido de utilizar, aunque alguno de sus tems no sea suficientemente especfico y teniendo en cuenta adems que no haba sido adaptado a nuestro pas.

Criterios de Clasificacin Diagnstica. La revisin de estudios epidemiolgicos del Sndrome Autista, Trastornos Generalizados del Desarrollo y Psicosis Infantiles, evidenci que hasta el momento los criterios utilizados haban sido el DSM-III (APA, 1980), DSM-III-R (APA, 1987), CIE-9 (OMS, 1978); CIE-10 (OMS, 1992). En el momento de iniciar este estudio ya haban sido publicados los criterios del DSM-IV (APA, 1995) y la idea general que de estos nuevos criterios se hallaba reflejada en las investigaciones ms recientes es que se constitua un sistema de clasificacin con una cualidades psicomtricas y clnicas que ayudaba a obtener un diagnstico mejor. De manera paralela, se estaba realizando un estudio comparativo del diagnstico del Sndrome Autista de los criterios del DSM-III (APA, 1980), DSM-III-R (APA, 1987) y DSM-IV (APA, 1995), del cual se poda concluir que reafirmaba las opiniones anteriormente expresadas dado que la Sensibilidad y la Especificidad de los Criterios del DSM-IV (APA, 1995) para el diagnstico del Sndrome Autista presentaba unos valores ms apropiados. (Jan, Capdevila, Domnech, 1995). Instrumentos. Previo a este estudio, se haba llevado a cabo una exhaustiva revisin de los instrumentos de evaluacin del Sndrome Autista (Jan, Capdevila, Domnech, 1995). En este trabajo se reflej la falta de instrumentos adaptados y validados en nuestro pas, quedando las posibilidades reducidas a tres nicas escalas: The Childhood Autism Rating Scale (CARS) (Schopler, Reichler, De Vellis, Daly, 1980), adaptada a poblacin espaola por Garca-Vullamisar y Polaino-Lorente (1992) y adaptada a la poblacin catalana por Jan (1993). The Behavior Summarized Evaluation (BSE) (Barthlmy, Adrien, Tanguay et al., 1990) y adaptada a la poblacin espaola por Garca.-Villamisar y Polaino-Lorente (1992) y Escala dAvaluaci dels Trets Autistes (ATA) (Jan, Capdevila, Domnech, 1994). Por conocer el instrumento y por ser una escala creada y validada en nuestro pas, se decidi utilizar la escala ATA, sin embargo, se tuvo en cuenta el hecho de que la validacin de dicha escala se haba realizado en base a los criterios del DSM-III (APA, 1980) y del DSM-III-R (APA, 1987), por lo cual se opt de manera paralela por revalidar de nuevo la escala ATA en base a los criterios del DSM-IV (APA, 1995) (Jan, Capdevila y Domnech, 1996).

CONCLUSIONES Despus de haber llevado a cabo una revisin exhaustiva de los trabajos de Epidemiologa existentes as como, de las Clasificaciones Diagnsticas y de los distintos instrumentos de evaluacin del Sndrome Autista, de los Trastornos Generalizados del Desarrollo y de las Psicosis Infantiles se dio por finalizada la FASE PREVIA del diseo una vez se hubo tomado la determinacin de la utilizacin de los criterios diagnsticos del DSM-IV (APA, 1995) y CIE-10 (OMS, 1992) y la de utilizar para la evaluacin de la sintomatologa la Escala dAvaluaci dels Trets Autistes (ATA) (Jan, Capvevila, Domnech, 1994). A partir de este momento, se inici la llamada PRIMERA FASE que en estos momentos se est finalizando con la deteccin de todos los posibles positivos y que an no se est en condiciones de poder aportar ya los datos definitivos.

FASE PREVIA

Revisin estudios Epidemiolgicos de los Trastornos Generalizados del Desarrollo y de la Psicosis Infantil.

Revisin Instrumentos

Criterios de Clasificacin

Escalas de Evaluacin

PRIMERA

FASE

Poblacin (Nios 0-18 aos)

PRIMERA ETAPA 1. 2. Aplicacin escala ATA a todos los nios con un diagnstico previo sospechoso de TGD o Psicosis. Aplicacin de los criterios diagnsticos DSM-IV .

SELECCION PROBABLES POSITIVOS

SINDROME AUTISTA (ATA)> 20 Cumplir Criterios DSM-IV

SINDROME DE ASPERGER SINDROME DE RETT PSICOSIS DESINTEGRATIVA

PSICOSIS INFANTILES 15< (ATA) < 20 Cumplir Criterios DSM-IV y CIE-10

Cumplir los Criterios Diagnsticos del DSM-IV

ESTIMACIONES

SEGUNDA

FASE

ESTUDIOS GENETICOS

ESTUDIOS NEUROLOGICOS

IMAGEN CEREBRAL (SPET)

ESTUDIOS METABOLICOS 6

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